关于《Endovascular Embolization of Tentorial Dural Arteriovenous Fistulas (EMBOTENT): A Retrospective Multicenter Study》的学术研究报告

一、 研究作者、机构及发表信息

本研究由德国海德堡大学医院的 Dominik F. Vollherbst 教授领衔，联合了来自全球32个国际神经血管中心的众多研究者共同完成。研究团队包括 Nadja Krug, Peng Zhang, Yongjie Ma, Xin Su 等来自中国、意大利、加拿大、法国、匈牙利、西班牙、美国、日本等多个国家的专家学者。该研究以原创性研究论文的形式，于2026年发表在神经介入领域的重要期刊《Journal of NeuroInterventional Surgery》(J NeuroIntervent Surg)上。

二、 研究学术背景

本研究属于脑血管疾病介入治疗领域，聚焦于一种特定类型的颅内硬脑膜动静脉瘘——幕上硬脑膜动静脉瘘。颅内硬脑膜动静脉瘘是发生在硬脑膜及其相关静脉结构之间的异常动静脉直接沟通，绕过了正常的毛细血管床，可导致静脉高压、神经功能缺损和颅内出血等严重后果。根据是否存在皮质静脉反流等风险因素，可分为低风险（低级别）和高风险（高级别）瘘。幕上硬脑膜动静脉瘘是硬脑膜动静脉瘘中一种相对罕见但极具侵袭性的亚型，其出血风险高，常表现为进展性神经功能缺损。

尽管血管内栓塞术已成为治疗幕上硬脑膜动静脉瘘的主要手段，但由于该病罕见，既往研究多为单中心、小样本量的报告，缺乏大规模数据来系统评估其疗效与安全性。此外，幕上硬脑膜动静脉瘘根据其具体解剖位置（如 Galenic区、直窦、窦汇、幕切迹、幕窦、岩/上岩窦等）可进一步分型，但不同解剖位置的瘘在临床特征、治疗难度和预后方面是否存在差异，此前尚不明确。因此，本研究旨在通过一项大型、回顾性、多中心队列研究，全面评估血管内栓塞治疗幕上硬脑膜动静脉瘘的有效性和安全性，并首次在大型队列中系统分析不同解剖位置的幕上硬脑膜动静脉瘘的病变特征及治疗结局。

三、 研究详细工作流程

本研究是一项观察性、回顾性、多中心队列研究，其工作流程严谨且系统，主要包含以下几个关键步骤：

1. 研究设计与数据收集期（2012年1月1日至2022年12月31日）： 研究覆盖了过去十年。来自32个国际神经血管中心的介入医师，通过一项专门为本研究设计的电子调查问卷，系统地回顾并提交了其中心内接受以血管内治疗为主的幕上硬脑膜动静脉瘘患者的临床和影像学记录。所有数据由核心实验室在盲法（不知患者身份信息）条件下进行分析。值得注意的是，影像学分析（如闭塞程度评估）由各中心的治疗介入医师而非独立核心实验室完成，这是本研究的一个局限性，但也是大规模回顾性研究的常见做法。

2. 研究对象纳入与特征提取： 研究共纳入了585例患者，这些患者在758次血管内治疗中接受了治疗。数据收集涵盖了多个维度：

   • 患者特征： 年龄、性别、合并症、初始临床表现、治疗前后的改良Rankin量表评分。
   • 瘘的特征： 是否伴有颅内出血、具体解剖位置（采用Lawton等人的6分型法）、Cognard分型、可能的病因（如静脉窦血栓、外伤）、血管构筑细节（供血动脉区域、是否存在静脉或动脉性动脉瘤、引流静脉狭窄、供血动脉数量）。
   • 治疗特征： 麻醉方式、血管入路（股动脉、桡动脉、肱动脉）、栓塞途径（经动脉、经静脉、联合）、使用的栓塞材料（如Onyx、氰基丙烯酸酯、PHIL、SQUID等）、辅助设备（如球囊、弹簧圈）、目标栓塞血管、治疗次数、以及是否联合外科或放射外科治疗。

3. 疗效与安全性评估流程：

   • 疗效终点： 主要疗效终点是末次影像学随访时的完全闭塞率。闭塞程度在最后一次治疗结束时、术后6-12个月随访时以及末次影像学随访时进行评估。评估分为：无闭塞、部分闭塞（<50%）、部分闭塞（>50%）、次全闭塞（>90%）、完全闭塞。随访影像学手段包括数字减影血管造影（首选）、CT或MRI。
   • 安全性终点： 主要安全性终点是症状性并发症的发生率。并发症记录涵盖围手术期至出院以及整个随访期。并发症结局分为：无症状性、短暂性、永久性、致命性。临床功能结局使用改良Rankin量表评分进行评估。

4. 数据分析流程： 所有统计分析使用GraphPad Prism软件进行。定量数据以均值±标准差或绝对数（相对频率）表示。采用卡方检验比较不同解剖位置的幕上硬脑膜动静脉瘘在完全闭塞率、出血性表现和治疗相关并发症发生率方面的差异。同样使用卡方检验评估不同位置间瘘的分级（高级别、低级别、伴脊髓周静脉引流）分布是否存在显著关联。设定P值<0.05为具有统计学显著性。若发现全局性显著关联，则进行事后分析，比较每个位置与其他所有位置。

四、 研究主要结果

本研究获得了关于幕上硬脑膜动静脉瘘血管内治疗全面而深入的结果：

1. 患者与病变特征结果： 共585例患者（平均年龄57岁，男性占72.5%）。最常见的症状是头痛（51.6%），仅17.4%无症状。31.3%的患者（183例）初始表现为颅内出血，印证了该亚型的高侵袭性。一个关键发现是，在39例低级别（无皮质静脉反流）幕上硬脑膜动静脉瘘患者中，有5例（12.8%）发生了出血，这挑战了“低级别硬脑膜动静脉瘘无出血风险”的传统观念。所有出血的低级别瘘均存在软膜动脉供血。最常见的位置是窦汇（25.5%）和幕窦（24.8%）。绝大多数（93.3%）为高级别瘘（Cognard IIb型及以上）。

2. 治疗特征与疗效结果： 共进行了758次治疗，78.5%的患者仅需一次治疗。主要采用经动脉途径（84.7%）。最常用的栓塞剂是Onyx（66.6%）。疗效方面：

   • 首次治疗后完全闭塞率为65.0%。
   • 末次治疗结束后，完全闭塞率升至74.2%。
   • 在6-12个月随访时，完全闭塞率进一步升至81.4%。
   • 在平均20.9个月的末次影像学随访时，完全闭塞率达到85.7%。 在331例有DSA随访的患者亚组中，完全闭塞率为87.0%。复发率为5.3%。

3. 安全性及临床结局结果： 总体症状性并发症发生率为9.4%（758次治疗中发生71例）。最常见的并发症是颅内出血（2.4%）和缺血性梗死（1.9%）。永久性神经功能缺损发生率为2.6%，死亡率为1.0%。 在平均30.6个月的最后临床随访中，89.2%的患者获得了良好的功能结局（改良Rankin量表评分0-2分）。与基线相比，42.7%的患者改良Rankin量表评分改善，43.4%稳定，13.9%恶化。

4. 不同解剖位置的亚组分析结果： 这是本研究的重要创新点。

   • 闭塞率、出血率、并发症率： 在不同解剖位置的幕上硬脑膜动静脉瘘之间，完全闭塞率、初始出血率或治疗并发症率均未发现统计学上的显著差异。但趋势上，幕切迹区瘘的完全闭塞率（74.5%）、出血率（40.4%）和并发症率（19.1%）均为最高；而Galenic区瘘的完全闭塞率（55.3%）和出血率（25.0%）最低，直窦区瘘的并发症率（5.9%）最低。
   • 瘘的分级与位置关联： 分析发现瘘的位置与瘘的分级存在显著关联。事后分析表明：Galenic区和幕窦区的幕上硬脑膜动静脉瘘更常为高级别；窦汇区的瘘更常为低级别；而岩/上岩窦区的瘘则显著更常伴有脊髓周静脉引流。

五、 研究结论与意义

本研究得出结论：这项大型多中心系列研究证实，血管内栓塞治疗幕上硬脑膜动静脉瘘具有高的长期完全闭塞率（85.7%）、良好的功能结局（89.2%患者改良Rankin量表评分0-2分）以及可接受的并发症率，支持血管内治疗作为幕上硬脑膜动静脉瘘的首选治疗方案。

研究的科学价值与应用意义重大： 1. 临床实践指导： 为幕上硬脑膜动静脉瘘的治疗提供了迄今为止最有力的高级别证据，确立了血管内栓塞的核心地位。 2. 风险认知更新： 发现了低级别（无皮质静脉反流）幕上硬脑膜动静脉瘘仍有12.8%的出血率，这一发现挑战了现有风险分层体系，强烈提示即使没有皮质静脉反流，对于幕上硬脑膜动静脉瘘也应考虑积极治疗。所有出血的低级别瘘均存在软膜动脉供血，这为未来更精细的风险评估提供了新线索。 3. 病理生理学与分型深化： 首次在大规模人群中揭示了幕上硬脑膜动静脉瘘的解剖位置与其静脉引流模式（瘘的分级）存在显著关联。例如，Galenic区和幕窦区瘘多为高风险高级别瘘，而窦汇区瘘则更多为低级别。这一发现有助于深化对幕上硬脑膜动静脉瘘形成机制的理解，并可能在未来支持基于位置的、更精确的风险分层和治疗策略制定。

六、 研究亮点

1. 样本规模与代表性： 这是迄今为止关于幕上硬脑膜动静脉瘘血管内治疗的最大规模多中心研究（585例患者，32个中心），其结果具有高度的代表性和说服力。
2. 关键临床发现： 明确量化了低级别幕上硬脑膜动静脉瘘的出血风险（12.8%），这是对现有疾病认知的重要修正，具有直接的临床决策影响。
3. 创新的亚组分析： 首次系统分析了不同解剖位置的幕上硬脑膜动静脉瘘在临床特征、治疗结局及瘘分级上的差异，发现了位置与分级之间的显著关联，为这一罕见病的异质性提供了新的见解。
4. 全面的长期随访数据： 提供了平均超过20个月的影像学随访和超过30个月的临床随访数据，证实了治疗的持久有效性和良好的长期功能预后。

七、 其他有价值内容

研究也坦诚地指出了其局限性：回顾性设计可能带来数据缺失和报告偏倚；疗效评估由治疗者而非独立核心实验室完成，可能引入主观性；并非所有患者都使用DSA（金标准）进行随访，可能影响对残余分流或复发的检测精度；参与中心多为大型学术机构，可能存在选择偏倚，限制了结果向非三级医疗中心的普适性。这些说明体现了研究的客观性。

此外，研究观察到治疗后完全闭塞率随时间推移而升高（从治疗结束时的74%到末次随访时的86%），作者推测这可能与瘘的独特血管构筑和血流动力学特征导致残余微小分流后续血栓形成有关，但强调这绝不能成为治疗中追求次全栓塞的理由，彻底栓塞仍是首要目标。这一观察也值得未来研究关注。